国际口腔医学杂志 ›› 2023, Vol. 50 ›› Issue (4): 452-456.doi: 10.7518/gjkq.2023074

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罕见下颌骨及下唇复制畸形1例及相关文献回顾

王淳艺(),李精韬()   

  1. 口腔疾病研究国家重点实验室 国家口腔疾病临床医学研究中心四川大学华西口腔医院唇腭裂外科 成都 610041
  • 收稿日期:2022-11-17 修回日期:2023-04-05 出版日期:2023-07-01 发布日期:2023-06-21
  • 通讯作者: 李精韬
  • 作者简介:王淳艺,住院医师,硕士,Email:wangchunyi_1998@163.com

A case of rare mandible and lower lip duplication and literature review

Wang Chunyi(),Li Jingtao.()   

  1. State Key Laboratory of Oral Diseases & National Clinical Research Center for Oral Diseases & Dept. of Cleft Lip and Palate Surgery, West China Hospital of Stomatology, Sichuan University, Chengdu 610041, China
  • Received:2022-11-17 Revised:2023-04-05 Online:2023-07-01 Published:2023-06-21
  • Contact: Jingtao. Li

摘要:

口腔颌面部复制畸形是一种极为罕见的出生缺陷。该畸形表型变异度大,目前尚未达成统一的治疗标准,需基于畸形波及软硬组织范围及具体影响的生理功能进行个性化设计。本文介绍1例涉及单侧下颌骨体及下唇的复制畸形病例,详细描述其畸形特征及一期手术治疗过程,并对该畸形的病因机制及治疗方案进行文献回顾。

关键词: 复制畸形, 颌骨, 下唇, 出生缺陷, 胚胎发育

Abstract:

Duplication deformity in the oral and maxillofacial region is an extremely rare birth defect. Oral duplication demonstrates significant phenotype variation and must be managed with individualized protocol based on the extent of soft and bony tissue involvement and affected physiological functions. Here we report a case of oral duplication involving unilateral mandible and lower lip, with the deformity features and primary surgical treatment described and literature co-vering its etiology and management reviewed.

Key words: duplication anomaly, jaw, lower lip, birth defect, embryogenesis

中图分类号: 

  • R 782.2

图1

患者术前照片A:口外照片;B:口唇部外观,黑色箭头示患者下颌骨多生骨段及骨段上的牙,黄色箭头示患者复制的下唇结构。"

图2

患者术中口内照片黑色箭头示患者下颌骨多生骨段及骨段上的牙;蓝色箭头示患者正常牙列,牙齿表面有大量牙结石包绕;绿色箭头示患者正常舌体。"

图3

患者术前影像学检查A、B、C:CBCT示左侧下颌骨多生骨段,骨段上可见大量牙及牙胚结构,多生骨段前方同左侧下颌骨体舌侧近中线区相连,后端延伸至舌根部形成游离端,同下颌升支无融合(箭头);D:CBCT三维重建示意图。"

图4

患者术后照片"

图5

患者术后影像学检查A:CBCT冠状截面;B:CBCT水平截面;C:CBCT矢状截面;红色虚线框内示左侧下颌骨原多生骨段及牙齿已被整体切除。"

表 1

口腔复制畸形临床分型"

分型项目Ⅰ型Ⅱ型Ⅲ型
特征及位置正常功能的口腔和位置不定的附口复制的口腔和正常口腔结构相连正常口腔位于中心,复制的口腔和正常口腔结构相连
组织构成可能包含上唇和下唇大部分口腔结构

带有上颌骨的上唇,或带有下颌骨的

下唇

口腔的软组织和骨组织结构
复制结构分化程度低—中中—高
伴发其他畸形++++++
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